41-72-1-PB

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RCCP Vol. 23 núm. 1
Junio de 2017
JOHN VARGAS, MD; VÍCTOR MORA, MD; HUGO A. AGUILAR VILLA, MD; GISETH BUSTOS, MD;
AYLINN GONZÁLEZ, MD; SILVIA VILLABONA, MD, JUAN F. CAMACHO, MD; JUAN S. BARAJAS-GAMBOA, MD
Angina de Ludwig pediátrica complicada con fascitis necrotizante, anticipándonos a la complicación
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Recibido para publicación: septiembre 26 de 2016.
Revisado: enero 20 de 2017.
* Departamento de Cirugía Plástica, Hospital Universitario de Santander- HUS. Bucaramanga, Colombia.
* * Departamento de Pediatría, Hospital Universitario de Santander - HUS. Bucaramanga, Colombia.
Residente de Pediatría de tercer año.
*** Programa de Medicina, Facultad de Ciencias de la Salud, Universidad Autónoma de Bucaramanga
(UNAB). Bucaramanga, Colombia.
**** Departamento de Cirugía General, University of California San Diego, San Diego, United States.
Angina de Ludwig pediátrica complicada con fascitis
necrotizante, anticipándonos a la complicación: reporte
de caso y revisión de la literatura
Ludwig’s Angina in pediatric patient complicated with necrotizing fascitis,
facing complications: case report and literature review
JOHN VARGAS, MD*; VÍCTOR MORA, MD**; HUGO A. AGUILAR VILLA, MD*; GISETH BUSTOS, MD*; AYLINN
GONZÁLEZ, MD***; SILVIA VILLABONA, MD*, JUAN F. CAMACHO, MD***; JUAN S. BARAJAS-GAMBOA, MD****
Palabras clave: síndrome, angina de Ludwig, fascitis necrotizante, reporte de caso, tratamiento, pronóstico, seguimiento.
Key words: syndrome, Ludwig’s angina, necrotizing fasciitis, case report, treatment, prognosis, follow-up.
Resumen
Introducción: La Angina de Ludwig (AL) es una celulitis gangrenosa en el espacio submandibular, generalmente de progresión rápida y de alta
morbimortalidad. Es conocida desde el siglo XIX al ser descrita por Wilhelm Frederick Von Ludwig (1836). Este artículo busca reportar el primer
caso de la literatura médica en inglés y español de AL en un paciente pediátrico que cursa con fascitis necrotizante de manera concomitante y que
evoluciona con poca morbilidad.
Materiales y métodos: se revisó la historia clínica electrónica del paciente disponible en el Hospital Universitario de Santander y se hizo una revisión
de tema con criterios de búsqueda establecidos.
Reporte de caso: se reporta una paciente femenina, actualmente de 8 años de edad, quien presentó serio proceso infeccioso con hallazgos
compatibles con AL y fascitis necrotizante, tratado con mínimas secuelas y egreso hospitalario rápido.
Discusión: la AL es una enfermedad infecciosa conocida que afecta en su mayoría a población adulta y puede llegar a ser letal por su espectro de
complicaciones. Entre las más temidas se incluye la fascitis necrotizante, situación poco frecuente, aún más, en población pediátrica. El manejo
quirúrgico requerido en este caso fue poco invasivo, gracias a un cubrimiento antimicrobiano amplio y temprano, y posiblemente a un estadío
fisiopatológico temprano de la fascitis.
Conclusiones: La evidencia médica actual sugiere que este artículo es el primer caso de la literatura médica en inglés y español de AL pediátrica que
cursa concomitantemente con fascitis necrotizante. Un tratamiento antimicrobiano empírico más agresivo podría asociarse a mejores desenlaces.
Abstract
Introduction: Ludwig’s Angina (LA) is an infection process characterized by a rapidly progressive gangrenous cellulitis that involves the submandibular
space. This condition was first described since XIX century by Frederick Wilhelm Von Ludwig (1836). The aim of this paper is to report the first case
in the medical literature in English and Spanish of LA in a pediatric patient who presented a necrotizing fasciitis concomitantly with good outcome.
Materials and methods: A literature review was conducted with established criteria, and patient’s medical history available in the electronic records
in the hospital was reviewed.
Case report: a 8-year-old female patient is reported with a serious infectious process with clinical findings consistent with LA and necrotizing
fasciitis, successfully treated with early hospital discharge.
Discussion: LA is a disease of infectious characteristics known that affects most cases adult patients and might be lethal for its spectrum of
complications. One rare and feared complication of this disease is the necrotizing fasciitis. However, it is not common to find both conditions
simultaneously in pediatric population. Surgical management in this girl was gentile and with good results, probably associated with aggressive
antimicrobials prescribed early at illness time.
Conclusions: The current medical evidence suggests that this manuscript is the first case reported in the medical literature in english and spanish of LA
in a pediatric patient who presented a necrotizing fasciitis concomitantly. Clinical pearl could be a most aggressive empirical antimicrobial treatment.
CASO CLÍNICO
 Revista Colombiana de Cirugía Plástica y Reconstructiva
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Angina de Ludwig pediátrica complicada con fascitis necrotizante, anticipándonos a la complicación
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Introducción
La Angina de Ludwig (AL) es un proceso de carácter
infeccioso generalmente de progresión rápida que involucra
una celulitis gangrenosa en el espacio submandibular. Esta
región anatómica se encuentra dividida en dos compartimien-
tos, el espacio sublingual y submaxilar; a su vez, está limita-
da por el músculo milohioideo. Esta patología fue descrita
por primera vez por Wilhelm Frederick Von Ludwig en el año
de 1836.
Los primeros casos clínicos descritos en la literatura médica
que datan del siglo XIX, reflejaron una alta tasa de mortalidad
(60-80%) debido a la falta de medicamentos necesarios para su
tratamiento. En la actualidad esas cifran han mejorado
drásticamente; sin embargo, es una enfermedad de cuidado ya
que en cualquier momento se puede presentar compromiso de
la vía aérea y conllevar a un desenlace fatal. Estadísticas recien-
tes reportan una tasa de letalidad del 8% al 10%, cifras que son
el resultado de terapias efectivas con antibióticos e interven-
ciones quirúrgicas en varios casos.
La causa más frecuente de este proceso infeccioso se pre-
senta con lesiones dentales, principalmente abscesos en se-
gundo y tercer molar; otras causas asociadas son abscesos
peritonsilares o parafaringeos, fracturas mandibulares,
laceraciones orales, sialoadenitis submandibular y neoplasias
de cavidad oral.
Se han descrito factores de riesgo para esta patología, entre
los que figuran la presencia de caries dentales, tratamientos
dentales frecuentes y enfermedades sistémicas como la diabe-
tes, estados de inmunosupresión, alcoholismo y antecedente
de trasplante de órganos.
La AL se presenta en un 75% de los casos en población
adulta y en un 25% en población pediátrica, siendo esta la más
vulnerable a sus letales complicaciones, usualmente ocasio-
nando grandes secuelas a los supervivientes debido a la seve-
ridad de la enfermedad y a la estancia hospitalaria prolongada.
El objetivo de este artículo es reportar el primer caso de la
literatura médica en inglés y español de AL en un paciente
pediátrico que cursa con fascitis necrotizante de manera con-
comitante, con una evolución satisfactoria, de baja morbilidad,
en corto tiempo.
Materiales y métodos
La metodología utilizada para su preparación incluye una
revisión de tema y su correspondiente reporte de caso. En el
reporte del caso se tuvo en cuenta la información disponible en
la historia clínica electrónica del Hospital Universitario de San-
tander, que incluía además de las notas del equipo médico
multidisciplinario, los reportes de imágenes diagnósticas reali-
zadas y reportes de resultados de exámenes paraclínicos toma-
dos durante la hospitalización.
Para la revisión de tema, se exploró la literatura médica ac-
tual de manera electrónica, consultando las siguientes bases
de datos:Pubmed, Proquest, Science Direct, Ovid, Scholar
Google y Lilacs. No se consideraron límites en fechas de publi-
cación de los artículos. En la búsqueda se establecieron los
siguientes criterios: cualquier tipo de artículo publicado en in-
glés, español y portugués, empleando palabras clave: síndro-
me, angina de Ludwig, fascitis necrotizante, reporte de caso,
tratamiento, pronóstico, seguimiento.
Como resultado de la búsqueda se obtuvieron 367 publica-
ciones, de las cuales solo 43 cumplían los criterios de inclusión.
Finalmente, solo 21 artículos fueron incluidos en la bibliografía
de este manuscrito ya que estaban en condición de dar aportes
teóricos de relevancia en el tema discutido. Para la publicación
del artículo, los padres del paciente firmaron un consentimiento
donde autorizan la publicación del caso clínico incluyendo el
uso de imágenes diagnósticas y fotografías con fines académi-
cos y científicos.
Reporte de caso
Paciente femenina de 8 años de edad quien ingresó al servi-
cio de urgencias pediátricas del Hospital Universitario de San-
tander por dos días de inflamación en cuadrante inferior derecho
del rostro, dolor intenso en región mandibular derecha, fiebre,
malestar general y edema local progresivo hasta impedir la aper-
tura bucal ocasionando disfagia y odinofagia (Figura 1).
Como antecedentes de importancia se encontró que su
gestación fue planeada y aceptada, sin complicaciones du-
rante sus controles prenatales y sin registros de problemas de
salud desde el momento del nacimiento hasta el momento de
la consulta. La historia clínica reporta una exodoncia del primer
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Figura 1. Se observa bloqueo en apertura de la boca por edema y dolor. Edema
facial notorio con extensión a piso de la boca y cuello. Se marca compromiso de
tejidos blandos en base de cuello y región esternal alta.
molar inferior derecho por caries, con retención radicular, dos
meses antes del momento de la admisión en el servicio de
urgencias.
La paciente fue valorada por el pediatra, con un diagnóstico
inicial de absceso periodontal, enfermedad periodontal grave y
celulitis submaxilar. Dados estos hallazgos fue hospitalizada y
tratada con solución glucosada con electrolitos para hidratación;
clindamicina 240mg intravenosos cada 6 horas; y dipirona
480mg intravenosos cada 6 horas.
Se realizaron al ingreso, los siguientes exámenes
paraclínicos: [1]. Cuadro Hemático: wbc (glóbulos blancos) 20.21
(5 - 10) x 10^3/ul, mpv 11.3 fl, plt 257.00 (150 - 450) x 10^3/ul, rdw
14.5 %, mchc 33.8 (33 - 37) g/dl, mch 27.1 (27 - 32) pg, mcv 80.3
(86 - 98) fl, hct_ch 38.2 (37 - 48) %, hgb_ch 12.90 (12 - 16) g/dl,
rbc 4.76 (4 - 4.5) x10^6/ul, mono% 7 (1 - 6) %, lym% 6 (25 - 50) %,
neu% 87 (35 - 60) %. [2]. Proteína C reactiva (PCR): 398.3 mg/L.
[3]. Velocidad de segmentación globular (VSG): 58 mm/h. [4].
Calcio colorimétrico: 9,8 mmol/l, sodio: 141 mmol/l, potasio: 4,24
mmol/l y cloro: 99,4 mmol/l.
Durante las siguientes doce horas en el servicio de urgen-
cias, el estado general de la paciente empeoró drásticamente. Al
examen físico se halló afectación de toda la región cervical an-
terior hasta el opérculo torácico y las zonas mastoideas, con
eritema leve y dolor intenso a la palpación, además de presentar
disnea leve en posición semisentada.
Ante la existencia de signos de alerta para posible proceso
de obstrucción de vía aérea por proceso edematoso de área
afectada, el grupo de pediatría de urgencias en conjunto con el
cirujano plástico de turno, decidió trasladar a la paciente a Unidad
de Cuidado Intensivo Pediátrico para estricta vigilancia médica
y se adicionaron los siguientes antibióticos al tratamiento mé-
dico: vancomicina 360mg intravenosa cada 6 horas y piperacilina
- tazobactam 1.8g intravenosa cada 6 horas. En este momento
del curso de la enfermedad, los médicos tratantes definieron la
patología como un caso de AL.
Los reportes de las imágenes diagnósticas describen los
siguientes hallazgos: [1]. Radiografía de maxilar inferior: apa-
rentemente no hay evidencia de alteraciones en el maxilar infe-
rior; de todas maneras se recomiendan imágenes
complementarias tipo tomografía. [2]. Radiografía de tórax: es-
tructuras osteoarticulares normales con presencia de silueta
cardiovascular normal, vasculatura pulmonar normal, transpa-
rencia pulmonar satisfactoria, sin focos neumónicos. [3].
Tomografía axial computarizada de cuello: se observa enfisema
de tejidos blandos bilateral de predominio izquierdo que com-
promete desde la cara hasta el primer tercio del tórax. Se obser-
van 2 colecciones bilaterales a nivel mandibular, la mayor con
un volumen aproximado de 4 centímetros con niveles hidroaéreos
(Figura 2).
Durante el primer día de estadía en la Unidad De Cuidado
Intensivo Pediátrico no se observaron cambios marcados en el
estado general; sin embargo, ante la posible obstrucción de la
vía aérea, le fueron administradas 6 dosis de dexametasona 6mg
intravenosos, cada 8 horas.
Al segundo día, fue valorada por otorrinolaringólogo en-
contrando buena apertura bucal, sin sialorrea ni odinofagia;
indicando continuar igual tratamiento. Al tercer día se descartó
el riesgo de obstrucción de vía aérea, razón por la cual fue
trasladada al servicio de hospitalización bajo la supervisión de
infectología pediátrica.
Al ingreso al servicio de hospitalización, fue revalorada por
el infectólogo, considerando que el foco infeccioso aún no ha-
bía sido resuelto, por lo que solicitó control por cirugía
pediátrica. Durante este mismo día el estado general de la paciente
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decae considerablemente y se presentan fuertes picos febriles
que no ceden con manejo antipirético de base, se nota ten-
sión arterial sistólica elevada y presencia de edema en miem-
bros inferiores, hallazgos compatibles con proceso infeccioso
complejo.
Exámenes paraclínicos solicitados en este momento de la
hospitalización revelan los siguientes resultados: [1]. Cuadro
hemático: wbc (glóbulos blancos) 18.59 (5 - 10) x 10^3/ul, plt
364.00 (150 - 450) x 10^3/ul, rdw 15.7 %, mchc 32.4 (33 - 37) g/dl,
mch 26.2 (27 - 32) pg, mcv 80.9 (86 - 98) fl, hct 40.7 (37 - 48) %,
hgb 13.20 (12 - 16) g/dl, rbc 5.03 (4 - 4.5) x10^6/ul, eos% 1 (1 - 5)
%, mono% 2 (1 - 6) %, lym% 18 (25 - 50) %, neu% 71 (35 - 60) %,
neu memo ml/mm3, comentarios: cayados 2%, metamielocitos 4
%, mielocitos 2 %. [2]. Función renal: creatinina 0.52 (0.34 - 0.53)
mg/dl, bun 14.72mg/dl. [3]. Tiempos de coagulación: pt 1.10, ptt
29.50 (24.3 - 35) seg comentario: control normal: 28.9.
Al segundo día de estancia hospitalaria en piso, teniendo
en cuenta la evolución general de la paciente y el posible agen-
te etiológico del proceso infeccioso, el infectólogo pediatra
indicó continuar monoterapia con clindamicina y suspender el
resto de antibióticos usados. Al día siguiente, el paciente con-
tinua con un pobre estado general incluyendo febrícula,
taquicardia, polipnea, con persistencia de signos compatibles
con síndrome de respuesta inflamatoria sistémica y severa afec-
tación de tipo inflamatorio a nivel cervical, razones por las cua-
les el servicio de cirugía pediátrica decide pasar a la paciente a
salas de cirugía para exploración del área afectada y estructuras
contiguas.
Fue identificada en región supraesternal la máxima tumefac-
ción, por lo que realizaron una punción inicial generando salida
de material fétido purulento. Dado estos hallazgos requirió una
incisión de 1 centímetro ydisección de planos usando pinza de
mosco, con orientación lateral superior, logrando salida de ma-
terial purulento; aumentó el drenaje con maniobra de ordeño
desde regiones laterales en dirección medial y al orificio; reali-
zaron lavado con solución salina normal y colocaron un dren
de Penrose (Figura 3). No se presentan complicaciones durante
el procedimiento quirúrgico y se envió muestra para cultivo
(reporte final negativo).
Figura 2. Tomografía axial computarizada de cuello. Se observan las áreas enfisematosas en región anterior de cuello hasta planos profundos.
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Durante los siguientes tres días la paciente presentó una
mejoría considerable; no se hicieron cambios en el manejo
farmacológico, el dren fue retirado al tercer día luego del proce-
dimiento quirúrgico. Desde el punto de vista clínico, la paciente
dejó de presentar febrículas, alteraciones en la tensión arterial,
y desaparecieron los signos de respuesta inflamatoria sistémica.
Como resultado del buen curso del cuadro clínico, al día
siguiente Infectología Pediátrica y Cirugía Pediátrica indicaron
la salida del hospital y ordenaron completar 21 días de trata-
miento antibiótico con clindamicina y seguimiento ambulato-
rio. Hasta el momento la paciente ha asistido a sus controles de
manera satisfactoria, demostrando mejoría confirmada por los
médicos tratantes. Durante el manejo ambulatorio no se han
presentado recaídas o complicaciones relacionadas con las
patologías de base.
Discusión
La palabra ANGINA derivada del griego αγχóνη (ankhone)
y del latín (angere) estrangular, debido a los síntomas iniciales,
rápidamente progresivos y mortales. Wilhelm Frederick Von
Ludwig reportó 5 casos a los que señaló como celulitis gangre-
nosa; consistía en una infección de tejido blando a nivel
submandibular acompañada de edema, incapacidad para el
movimiento del cuello en el eje longitudinal, elevación y
desplazamiento posterior de la lengua con obstrucción de la vía
aérea en corto tiempo.1-4
De manera paralela, en Francia existen reportes de cuadros
similares en 1830 y se llamó flemón de Gensoul; otros sinóni-
mos son carbunco gangrenoso, angina maligna, morbus
estrangularis o garotillo, flemón difuso hiperséptico y
gangrenoso del piso de la boca.
Entre los microorganismos causales se encuentra flora mix-
ta aerobia (hasta 50%) y anaerobia (casi todos los casos), y
casos aislados de Streptococcus viridans, Staphylococcus
aureus and Staphylococcus epidermidis. En la paciente presen-
tada no hubo aislamiento microbiológico, posiblemente asocia-
do a que no se contaba temporalmente con cultivo para
anaerobios en la institución, en la fecha de ocurrencia del caso.
La angina de Ludwig presenta 4 signos cardinales (Criterios
diagnósticos de Grodinsky) desde 1939, que son: infección bi-
lateral en más de un espacio; gangrena o infiltración serosan-
guinolenta con o sin pus; infiltración del tejido conectivo (fascia,
músculo, pero no glándulas); y propagación por continuidad y
no por linfáticos.6
Los síntomas descritos incluyen edema de la región
submentoniana, dificultad para hablar (como si tuviese una
pelota en la boca), estomatodinia, disfagia y odinofagia, en este
orden casi siempre. El edema cervical, el estridor y la respuesta
inflamatoria sistémica se presentan en etapas avanzadas de la
enfermedad.
El método diagnóstico más rápido y útil en los primeros
niveles de atención, es la radiografía de cuello simple en
proyección anteroposterior y lateral, que permite identificar
niveles aéreos; la prueba estándar es la tomografía computari-
zada de cuello que permite evidenciar más anatómicamente el
compromiso de la enfermedad (95%); la resonancia nuclear
magnética es útil, pero muy costosa. El papel de la ecografía
no está claro, por la variabilidad interobservador, pero es más
accesible.2,7-9 Otras técnicas como la gammagrafía tienen utili-
dad más dudosa.10
Existen varias complicaciones, siendo las más frecuentes la
obstrucción de la vía aérea, extensión a región faringomaxilar,
extensión a región retrofaríngea, extensión al mediastino y
sepsis. En la forma agresiva de extenderse se ha descrito la
Figura 3. Incisión en cuello y presencia de orificio de salida del dren usado para
drenaje de material purulento.
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fascitis necrotizante cervical (donde la acumulación de gas es
la característica más constante, con fiebre, taquicardia y dolor
severo), en la que un manejo adecuado medico farmacológico
podría evitar la necesidad de desbridamiento extenso a cielo
abierto e intervenciones quirúrgicas mayores, como es el caso
presentado.
Aunque en los registros médicos de la paciente inicial-
mente no se mencionó explícitamente el diagnóstico de fascitis
necrotizante, durante el transcurso del cuadro clínico y nue-
vas valoraciones medicas, se reunieron los suficientes crite-
rios clínicos y radiológicos como para tipificar de esta forma la
patología: severidad del dolor referida por la paciente, sepsis
evidenciada en el estado general de la paciente y hallazgos de
exámenes paraclínicos. Tomografía axial computarizada de cue-
llo con presencia de áreas enfisematosas de características
infecciosas.
La evolución con menos secuelas que presentó la paciente,
posiblemente en este caso se deba al tratamiento en un estadío
fisiopatológico temprano de la fascitis necrotizante. Este tipo
de afecciones en población pediátrica es poco frecuente, repor-
tes publicados sugieren una incidencia del 0.08% por cada
100.000 pacientes pediátricos hospitalizados. También descri-
ben este proceso infeccioso de etiología monomicromial en la
gran mayoría de los casos, incluyendo como factores de riesgo
para sufrir estas complicaciones las siguientes situaciones
medicas: traumas mayores y/o menores en el área, varicela, in-
yecciones intramusculares y heridas quirúrgicas.
Con base en la literatura médica actual disponible, aparen-
temente este es el primer caso reportado de una paciente
pediátrica con AL, quien presenta de manera concomitante una
fascitis necrotizante, resaltando un desenlace clínico favora-
ble. El objetivo del tratamiento de esta patología se enfoca en 3
principios importantes: permeabilidad de la vía aérea,
antibióticoterapia y drenaje quirúrgico si la terapia medica falla
o en caso de presentarse un absceso.
La penicilina, clindamicina, ampicilina-sulbactam o
ciprofloxacina son los antibióticos de elección en pacientes no
comprometidos; para los casos muy severos o en inmunode-
ficiencias, se propone el uso de vancomicina, metronidazol,
piperacilina-tazobactam y meropenem. Se recomiendan las com-
binaciones para tener espectro amplio, el uso de clindamicina
se sostiene en varias de ellas.16,17
Diversas series han documentado el uso de esteroides en
los pacientes con riesgo de compromiso de su vía aérea, sin
estar claramente definido si todos se benefician y la magnitud
de su efecto aún es discutida.2
El abordaje quirúrgico ha sido variado y se orienta hacia la
zona que esté más comprometida, planteándose drenajes
intraorales, cervicales altos, cervicales bajos, combinaciones
de los anteriores y varios drenajes a la vez.
En los casos donde hay obstrucción de la vía aérea, la difi-
cultad radica en la intubación con paciente despierto o la reali-
zación de traqueostomía de emergencia;1 no está claro hasta
que límite de edad es viable la primera opción, por lo que en
muchos casos la traqueostomía (con anestesia local y el pa-
cientedespierto en lo posible) se convierte en la opción de
manejo en pediatría, aunque puede haber dificultad por reque-
rimientos técnicos.
Finalmente, durante los últimos años con la llegada al mer-
cado de nuevos medicamentos y nuevas técnicas quirúrgicas
de mínima invasión, la angina de Ludwig pasó de una mortali-
dad del 50% al 8%-10%, aunque en niños aún puede ser hasta
del 17%.2,4,5,9
Conclusiones
En la AL es importante conocer la clínica del paciente,
observar los hallazgos predisponentes e iniciar un esquema
antibiótico lo antes posible para prever las complicaciones
descritas; el éxito de este caso está dado por el manejo multi-
disciplinario que se hizo. Es posible que el esquema antibió-
tico de tres fármacos en el momento inicial haya favorecido
una cirugía menos invasiva y una recuperación con menos
secuelas, por lo cual se sugiere considerar su uso
(piperacilina-tazobactam, vancomicina y clindamicina). La
evidencia médica actual sugiere que este artículo es el pri-
mer caso de la literatura médica en inglés y español de AL en
un paciente pediátrico que cursa con fascitis necrotizante
de manera concomitante.
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Datos de contacto del autor
Hugo A. Aguilar Villa, MD
Departamento de Cirugía Plástica. Hospital Universitario de Santander ESE. Carrera 33 # 28 -126. Phone: (057) - 6346110. Correo electrónico: drhugomd@hotmail.com
Financiamiento de la investigación: Recursos propios.